Senso-motoriskt beteende hos barn som fötts för tidigt och hos ungdomar med cerebral pares : Sido skillnader, organisering av rörelser, och träning

Preterm birth (< 37 complete gestation weeks, GWs) is the single most prominent risk factor for the development of cerebral palsy (CP). This is due to the immature physiological state of the preterm born infant which increases the risk of brain lesions. In CP, prominent sensorimotor, cognitive, and perceptual deviations are manifested with varying degrees of functional impairment. Although most children born preterm (PT) do not develop CP, sensorimotor and cognitive deficits are frequently reported in the absence of major disability. To date, few studies have focused on detailed kinematic analysis of upper-body goal-directed movements and how aspects of movement organization and control are related to hand preference, intellectual function, gestational age, and sex within groups of prematurely born children. Further, studies evaluating effects of sensorimotor training in persons with CP is needed and of importance as positive effects on movement performance may increase individual autonomy as a consequence.To investigate the prevalence of non-right hand preference within children born preterm (PT) in comparison to children born fullterm (FT), a meta-analysis and literature review were performed (study I). It was shown that children born PT had increased rates of non-right handedness (NRH) corresponding to 22% compared to 12% in the FT group (odds ratio 2.12). In study II, hand preference and side specific movement performance in children born PT (. 35 GWs) compared to an age matched group of children born FT were investigated. All included participants were 4-8 years of age without major disability. Movement performance was studied through detailed kinematic registrations of the head, arm, and hand during a goal-directed task and hand preference through observations of the hand used when manipulating different objects. On a group level, the children born PT, specifically those born < 33 GWs, showed an increased rate of NRH, weaker strength of hand preference, and a lack of side specificity in terms of movement kinematics. In general, the children born < 33 GWs also displayed poorer movement organization and control as expressed by longer durations, less smooth and longer distances of the movement trajectories. These findings imply that preterm birth has long term effects on sensorimoror organization and function, possibly reflecting a developmental delay and/or a persistent effect that may be associated with the increased risk of deviations in brain development.In study III, associations between movement performance, assessed with the same task as in study II, and intellectual function (Wechsler Intelligence Scale for Children, 4th ed; WISC-IV) were studied. This study included a subsample of the children from study II at 6-8 years of age. The results showed a link between movement organization and general intellectual functioning (IQ), when controlling for effects of GA and sex, for the PT born but not the FT born children. These findings suggest shared neural underpinnings and interrelated development of motor and intellectual functions.In study IV, kinematic analysis of upper-body movements and subjective experience of change in upper-body function were applied before and after a period of synchronized metronome training (SMT) in adolescents with varying degree of CP to study the effects of this type of training. The SMT method applied entailed elements of movement timing and rhythmic activation coupled with feedback and was hypothesized to train sensorimotor integration. It was found that SMT did improve, to varying degrees, the organization and control of movements in adolescents with CP. The participants with more severe forms of CP reported substantial effects in daily living activities. The observed effects of SMT warrant further study of specific effects on movement planning, biomechanical constraints, and attention.The relation between hand preference and movement performance, movement performance and intellectual function, and aspects related to the SMT method applied in study IV are discussed. Specifically, the lack of side specific movement organization within the group of children born PT is discussed from perspectives of motor learning, plasticity, and genetics. The relations between movement performance and intellectual functions are considered and ideas for how this association could be tested are given. With relation to study IV, the functions trained by the specific SMT method applied and the accessibility of individuals with different degree of CP is discussed. Methodological considerations and ideas for future research approaches within these areas are presented.Varje år föds det drygt 100 000 barn i Sverige. Cirka 5% av dessa barn föds för tidigt, det vill säga före 37 kompletta graviditetsveckor. Av de barn som föds för tidigt har majoriteten en gestationsålder (antalet graviditetsveckor) över 33 veckor (Medicinska födelseregistret, 2009). Omkring 8% av barn som föds för tidigt diagnosticeras senare med cerebral pares (CP) (Ancel, et al., 2006) och omkring hälften av personer med diagnosen CP har en för tidig födelsehistorik (Beaino et al., 2010). CP är ett paraplybegrepp som innefattar ett flertal icke-progressiva motoriska utvecklingsavvikelser av olika karaktär och funktionsnedsättningsgrad, orsakade av hjärnskador som inträffar under fosterlivet eller vid förlossningen. Vanligtvis så påverkas även sensorik, perception, kognition, och beteende negativt (Rosenbaum, Paneth, Leviton, Goldstein, & Bax, 2008). En prematur födsel utgör den största riskfaktorn för utvecklingen av CP där risken är störst för de barn som föds allra tidigast (Murphy, Sellers, MacKenzie, Yudkin, & Johnson, 1995). De allra flesta barn som föds för tidigt drabbas dock inte av grav sensomotorisk funktionsnedsättning som till exempel CP trots att det finns en ökad risk för hjärnskador hos denna grupp. Ett flertal studier har ändå visat att barn som fötts för tidigt och ej diagnosticerats med CP i högre grad än fullgångna barn generellt har både motoriska (e.g., Williams et al., 2010) och kognitiva (e.g., Bhutta, 2002) funktionsnedsättningar.I dagsläget så har endast ett fåtal studier fokuserat på att i detalj studera organiseringen av målinriktade hand-armrörelser hos barn som fötts för tidigt. Av dessa har merparten fokuserat på spädbarn i syfte att finna tidiga markörer för sensomotoriska avvikelser. Då de sensomotoriska problemen hos för tidigt födda barn kvarstår i skolåldern och i vissa fall är så diskreta att de upptäcks först när barnet börjar skolan så kan rörelseanalys vara en metod som kan bidra till ökad förståelse och kunskap om hur den sensomotoriska påverkan uttrycks hos äldre barn. Ett av syftena med denna avhandling var således att noggrant studera organiseringen av huvud-, arm-, och handrörelser under en målinriktad handling hos barn som fötts för tidigt jämfört med en grupp barn i samma åldrar (4-8 år) som fötts efter fullgången graviditet. Av intresse är att studera relationen mellan aspekter associerade med rörelseorganisation och handpreferens, intellektuell förmåga, gestationsålder, samt kön. Då barn och ungdomar med CP utgör den största diagnosgruppen som behandlas inom barn- och ungdomshabiliteringar (Odding, Roebroeck, & Stam, 2006) finns det ett stort behov av att utvärdera effekten av redan existerande träningsmetoder. Ett ytterligare syfte med detta avhandlingsarbete var att utvärdera både kort- och långtidseffekter av en etablerad träningsmetod (synchronized metronome training; SMT) som antas främja den sensomotoriska integreringen hos ungdomar (12-17 år) med diagnosen CP. Effekterna av denna träningsmetod utvärderades med hjälp av detaljerad rörelseanalys samt ett frågeformulär gällande individens upplevelse av förändring.Då barn som fötts för tidigt i vissa studier har visat sig ha en ökad prevalens av icke-högerhänthet, det vill säga fler som är vänsterhänta eller tvåhänta (ambidextra), så utfördes en systematisk litteraturgenomgång och en metaanalys för att undersöka detta fenomen närmare (studie I). I denna studie visade det sig att barn som fötts för tidigt i större utsträckning var icke-högerhänta jämfört med barn som fötts efter en fullgången graviditet (odds ratio 2.12). Hos de för tidigt födda barnen var 22% icke högerhänta jämfört med 12% av de som fötts efter fullgången graviditet. Dock säger handpreferensstudier inget om hur kvaliteten på rörelser utförda med den föredragna eller icke-föredragna handen ser ut. För att undersöka sambandet mellan handpreferens och kvalitet på rörelser kopplade till den föredragna och icke-föredragna handen hos barn som fötts för tidigt, jämfört med fullgångna åldersmatchade kontroller, utfördes kinematiska rörelseanalyser samt ett testbatteri som undersöker handpreferens (studie II). Barnen utförde målinriktade rörelser, med en hand i taget, i en uppgift som ställer höga krav på öga-hand-koordination och precision. Uppgiften bestod i att plocka upp och trä så många pärlor som möjligt på en smal pinne under 30 sekunder. Denna studie visade att barnen med en för tidig födelsehistorik, speciellt de mycket för tidigt födda (före graviditetsvecka 33), i större utsträckning var klassificerade som icke-högerhänta och hade en svagare handpreferens i jämförelse med barnen som inte fötts för tidigt. De mycket för tidigt födda barnen visade även, som grupp, en sämre organisering av huvud-, arm-, och handrörelser vilket manifesterades i en ökad längd, tidsåtgång och ojämnhet av rörelsebanorna. Oavsett gestationsålder så visade den för tidigt födda gruppen barn inga sidoskillnader i kvaliteten på rörelserna vilket däremot var tydligt hos gruppen barn som fötts vid fullgången graviditet. Dock så skiljde sig gruppen barn som fötts moderat för tidigt (mellan graviditetsvecka 33 och 35) inte statistiskt signifikant åt från barnen i den fullgånget födda gruppen. Dessa resultat indikerar en långvarig effekt av för tidig födsel på sensomotorisk funktion. Den markanta påverkan som barnen som fötts före graviditetsvecka 33 uppvisade, kan tolkas som en effekt av den ökade risken för avvikelser i hjärnans utveckling.I studie III undersöktes sambanden mellan intellektuell förmåga och organiseringen av rörelser hos barn som fötts för tidigt samt hos barn som fötts efter en fullgången graviditet i 6-8 års ålder (en subgrupp ur studie II). Den intellektuella förmågan undersöktes med hjälp av Wechsler Intelligence Scale for Children, 4:e upplagan, och den kinematiska uppgiften var den samma som beskrivits ovan. Denna studie visade på skillnader i intellektuell förmåga, specifikt gällande generell intelligens samt verbal och perceptuell förmåga, där de för tidigt födda barnen hade lägre poäng än de fullgångna barnen. Viktigt att poängtera är dock att medelvärdena för gruppen för tidigt födda barn låg inom det normala spannet. Vidare så visade sig gestationsålder och generell intellektuell förmåga ha betydelse för det motoriska utförandet hos de för tidigt födda barnen, speciellt på den föredragna sidan. Kön bidrog inte till att förklara skillnader i organiseringen av rörelser. Intellektuell förmåga hade ingen relation till den sensomotoriska funktionen hos gruppen barn som fötts efter en fullgången graviditet. Detta belyser vikten av att studera kognitiva aspekter av motorisk funktion för att bättre förstå de skillnader eller avvikelser som ofta påvisas hos barn med en för tidig födelsehistorik. Dessutom skulle en sådan ansats öka kunskapen om den interrelaterade utvecklingen av motorisk och intellektuell förmåga, både ur ett beteendeperspektiv och ur ett hjärnutvecklingsperspektiv.Kinematisk rörelseanalys användes även i studie IV för att beskriva eventuella förändringar i rörelseorganisation efter SMT-träning hos ungdomar med olika typer av CP och varierande grad av funktionsnedsättning (studie IV). Ungdomarna utförde en målinriktad uppgift som bestod i att tända små lampor i sekventiell ordning. Testerna genomfördes vid tre tillfällen, före, i anslutning till avslutad SMT-träning samt 6 månader efter avslutad SMT-träning. Träningsperioden varade i 4 veckor och innefattade 12 individanpassade SMT-sessioner. Den typ av SMT-träning som användes i denna studie antas främja sensomotorisk integrering genom rytmisk aktivering och timing av rörelser mot en auditiv och visuell signal. Feedback på avvikelsen i synkronisering, och en instruktion om hur deltagaren skall uppnå bättre rörelsetiming, ges direkt både auditivt och visuellt. Denna studie visade på förändringar i rörelseorganisation och motorisk kontroll hos flertalet av deltagarna. Dessa effekter kvarstod till viss del vid uppföljningen efter 6 månader. Deltagarna med gravare funktionsnedsättning rapporterade substantiella förändringar i förmågan att delta i dagliga aktiviteter både direkt efter avslutad träning samt 6 månader senare. De rapporterade effekterna gällde ökad snabbhet, minskad muskeltonus, bättre arm-, hand- och fingerkontroll, samt ökad motivation att använda armen och handen både i träning och vardagliga aktiviteter. Dessa subjektivt upplevda förändringar tillsammans med de vi observerat i de kinematiska parametrarna utgör en grund för fortsatta studier av effekter av SMT hos denna grupp ungdomar och även hos andra grupper barn och ungdomar med motoriska problem. En ansats där effekter av SMT-metoder studeras utifrån rörelseplanering, biomekaniska restriktioner, samt uppmärksamhet skulle vara av betydelse.I avhandlingen diskuteras relationen mellan handpreferens och kvalitet på rörelser i relation till den föredragna och icke-föredragna handen, samband mellan organisering av rörelser och intellektuell förmåga, samt aspekter relaterade till SMT-metoden som applicerats i studie IV. Specifikt diskuteras avsaknaden av en sidospecifik rörelseorganisering hos gruppen barn som fötts för tidigt i relation till motorisk inlärning, hjärnans förmåga att förändra sig, och genetik. Relationen mellan organisering av rörelser och intellektuell förmåga betänks och förslag på hur detta samband kan undersökas i kommande studier ges. Vidare så diskuteras vilka funktioner som SMT-metoden tränar samt dess tillgänglighet för barn och ungdomar med olika grad av funktionsnedsättning relaterad till typ av CP diagnos. Metodologiska överväganden och idéer för framtida forskningsansatser inom dessa områden presenteras.En viktig annan finansiär är Norrbacka-Eugenia Stiftelsen som bekostade hela min forskarutbildning.